OPISY PRZYPADKÓW CASE REPORTS © Borgis New Med 2019; 23(2): 60-67 DOI: https://doi.org/10.25121/NewMed.2019.23.2.60 Karolina Raczkowska-Łabuda, Monika Jabłońska-Jesionowska, Jolanta Jadczyszyn, Magdalena Frąckiewicz, Maciej Pilch, *Lidia Zawadzka-Głos Self-induced pneumoparotitis – a rare case report Pneumoparotitis wywołany autogennie – opis przypadku rzadkiego schorzenia Department of Paediatric Otolaryngology, Medical University of Warsaw Head of Department: Associate Professor Lidia Zawadzka-Głos, MD, PhD Keywords Summary pneumoparotitis, pneumoparotiditis, Pneumoparotitis (pneumoparotiditis, pneumosialoadenitis) is a rare and frequently pneumatocele, parotid gland, misdiagnosed condition. Signs of subcutaneous emphysema in parotid gland, the Stensen’s duct neck or the mediastinum are alarming symptoms that should be promptly ad- dressed. Computed tomography, which is the gold diagnostic standard, may be suc- cessfully replaced with ultrasonography in the paediatric population. Sialography has a complementary role in the imaging of the gland, and allows for parotid duct irrigation to remove deposits and prevent recurrent inflammation. The paper pres- ents a case of a 12-year-old boy who deliberately inflated his both parotid glands for about 6 months, and thus developed parotid pneumatocele with a diameter of about 25 mm. Diagnostic imaging was extended to include autoimmune diseases. Detailed family history was obtained. Conservative treatment, including dexameth- asone irrigation of the Stensen’s duct, was used and the symptoms fully resolved. A 3-month follow-up showed no increase in the size of pneumatocele or episodes of parotiditis. Słowa kluczowe Streszczenie pneumoparotitis, pneumoparotiditis, Pneumoparotitis (pneumoparotiditis, pneumosialoadenitis) to schorzenie rzadkie pneumocele, przyusznica, i często błędnie diagnozowane. Cechy odmy podskórnej w rzucie przyusznicy, szyi czy przewód Stenona śródpiersia należą do niepokojących objawów, które bezzwłocznie należy wyjaśnić. Badanie TK stanowiące złoty standard diagnostyczny można w populacji dziecięcej z powodzeniem zastąpić badaniem USG. Sialografia stanowi dopełnienie obrazowa- nia gruczołu i daje szansę na irygację przewodów ślinianki z zalegających złogów – w prewencji nawracających stanów zapalnych. W artykule przedstawiono przypadek 12-latka, który świadomie, przez około pół roku, wypełniał obie przyusznice powie- trzem, wytwarzając pneumocele prawego gruczołu o średnicy ok. 25 mm. Diagnosty- kę obrazową rozszerzono o badania z grupy chorób autoimmunologicznych. Przepro- wadzono szczegółowy wywiad rodzinny. Zastosowano leczenie zachowawcze, w tym irygację przewodu Stenona deksametazonem, uzyskując pełne wycofanie objawów. W 3-miesięcznej obserwacji nie stwierdzono powiększenia pneumocele ani epizodu parotiditis. 60 New Medicine 2/2019 Self-induced pneumoparotitis – a rare case report Pneumoparotitis wywołany autogennie – opis przypadku rzadkiego schorzenia Introduction Wstęp The parotid glands should be impalpable in children. Ślinianki przyuszne u dzieci nie powinny być wyczuwal- Noticeable facial asymmetry and unilateral or bilateral ne w badaniu palpacyjnym. Zauważalna asymetria twarzy oedema are usually associated with parotid pathology. bądź jedno- lub obustronny obrzęk najczęściej związane The most common causes include infection, autoimmune są z obecnością patologii w obrębie przyusznicy. Wśród or lymphoproliferative diseases, duct obstruction, as well najczęstszych przyczyn należy wymienić: infekcje, choroby as benign or malignant tumours. Rapidly growing oedema z grupy autoimmunologicznych, limfoproliferacyjnych, ob- is a typical outcome of viral infection or chronic, recurrent strukcje przewodów oraz guzy łagodne lub złośliwe. Szybko parotitis. narastający obrzęk to typowo wynik infekcji wirusowej lub The term “pneumoparotid” refers to the presence of przewlekłego, nawracającego zapalenia ślinianek. air in either the parotid gland or the Stensen’s duct (1, 2). Termin „pneumoparotid” oznacza obecność powietrza Pneumoparotiditis is a parotitis secondary to a retrograde w obrębie miąższu gruczołu lub przewodu wyprowadzające- pathogen invasion through the duct orifice, which is dilated go Stenona (1, 2). Pneumoparotiditis to zapalenie ślinianki as a result of barotrauma (3). The presence of pneumopa- na bazie wstecznej inwazji patogenów przez poszerzone, rotid in the absence of pneumoparotiditis is unlikely due w wyniku barotraumy, ujście przewodu (3). Ze względu to the diversity of oral flora. The co-existence of secondary na bogactwo flory jamy ustnej, mało prawdopodobne jest inflammatory oedema often leads to a misdiagnosis of występowanie pneumoparotid bez pneumoparotiditis. simple parotitis. Natomiast współwystępowanie wtórnego obrzęku zapal- Patients at risk of pneumoparotitis include wind instru- nego często prowadzi do błędnego rozpoznania prostego ment players and adults with mental disorders (4, 5). Most zapalenia ślinianki. patients are aware of their ability to inflate the gland. Do grupy ryzyka pneumoparoditis należą muzycy instru- Patients with unintentional parotid gland inflation pose mentów dętych oraz dorośli z zaburzeniami psychiczny- a greater diagnostic challenge. mi (4, 5). Większość chorych jest świadoma swojej umiejęt- ności wypełnienia gruczołu powietrzem. Większe wyzwanie Case report diagnostyczne stanowią chorzy, u których proces ten zacho- A 12.5-year-old boy was admitted in an emergency to dzi bezwiednie. the Department of Paediatric Otolaryngology, Medical University of Warsaw, due to a swelling in the right cheek. Opis przypadku About 1.5 days earlier, he completed a 7-day course of oral Chłopiec w wieku 12,5 roku został przyjęty na Oddział clindamycin for parotitis. The diagnosis and the treatment Otolaryngologii Dziecięcej WUM w trybie pilnym z powodu were suggested in the Department of Otolaryngology of obrzęku prawego policzka. Półtora dnia wcześniej pacjent another centre, where the patient had stayed for 5 days zakończył 7-dniową doustną terapię zapalenia ślinianki klin- prior to outpatient treatment. At that time, salivary gland damycyną. Diagnozę i terapię zaproponowano na oddziale ultrasound showed inflammation of the gland and a cyst in laryngologii innego ośrodka, w którym chory przebywał 5 dni the mandibular angle. Head CT was performed (fig. 1, 2). poprzedzające leczenie w trybie ambulatoryjnym. W ówcze- The findings were as follows: “A 23 mm space filled with śnie wykonanym badaniu USG ślinianki opisano stan zapalny air in the right parotid region, below the external auditory gruczołu oraz jego torbiel w okolicy kąta żuchwy. Wykonano canal, in the projection of the salivary gland; air is also TK głowy (ryc. 1, 2). present in the salivary ducts of the right parotid gland and Opisano: „W okolicy przyusznej, po stronie prawej, the parotid duct. On the left, air is present in the parotid poniżej przewodu słuchowego zewnętrznego, w rzucie duct and salivary ducts within the gland. Cervical lymphad- ślinianki widoczny zbiornik gazu o średnicy 23 mm, gaz wi- enopathy up to 21 mm. Positive intra-oral pressure causes doczny jest także w przewodach ślinowych prawej ślinianki dilation of both the salivary ducts and the right-sided gas- przyusznej oraz w przewodzie śliniankowym. Po stronie filled space. The CT image most likely corresponds to a cyst lewej gaz widoczny jest w przewodzie śliniankowym oraz drained through a fistula to salivary ducts, with a leaking w przewodach ślinowych w obrębie ślinianki. Widoczne orifice and air reflux into the salivary glands”. Buccal oedema powiększone węzły chłonne szyi do 21 mm. Przy dodat- located directly under the right ear lobe again increased nim ciśnieniu w jamie ustnej zarówno przewody ślinowe, rapidly, causing moderate pain in the child. Inflammatory jak i zbiornik gazu po stronie prawej ulegają poszerzeniu. markers on admission were normal: CRP < 0.5, WBC 8.59 Obraz TK odpowiada najpewniej zdrenowanej torbieli thous., LYMF 34.3% (N: 24.7-56.0%), NEUT 56.3% (N: 43- przez przetokę do przewodów ślinowych, przy nieszczel- 65%), MONO 6.6% (N: 4.4-12.3), EOSINO 2.4% (N: 0.0-4.4%). nym ujściu i cofaniu się wstecznie powietrza do ślinianek”. Body temperature was 36.6°C. Otolaryngological examina- Obrzęk policzka, zlokalizowany bezpośrednio pod płatkiem tion showed no evacuation of pathological content from prawej małżowiny usznej, narósł ponownie w sposób gwał- the dilated orifice of the gland, but only normal secretion towny, wywołując u dziecka umiarkowane dolegliwości containing air bubbles. Emergency ultrasound findings were bólowe. Przy przyjęciu wykładniki stanu zapalnego nie New Medicine 2/2019 61 Karolina Raczkowska-Łabuda, Monika Jabłońska-Jesionowska, Jolanta Jadczyszyn, Magdalena Frąckiewicz, Maciej Pilch, Lidia Zawadzka-Głos Fig. 1. CT in a patient with pneumoparotid. A dilated Stensen’s Fig. 2. CT in a patient with pneumoparotid. A dilated Stensen’s duct and a pneumatocele in its distal part may be seen on the right duct on the left Ryc. 1. TK pacjenta z pneumoparotid. Widoczny poszerzony prze- Ryc. 2. TK pacjenta z pneumoparotid. Widoczny poszerzony prze- wód Stenona oraz pneumocele w końcowym jego odcinku po wód Stenona po stronie lewej stronie prawej as follows: “Both parotid glands are not enlarged, but show odbiegały od normy: CRP < 0,5, WBC – 8,59 tys., LYMF – 34,3% inhomogeneous parenchymal echostructure, without any (N: 24,7-56,0%), NEUT – 56,3% (N: 43-65%), MONO – 6,6% focal lesions. A slight amount of air in the left parotid duct; (N: 4,4-12,3), EOSYNO